血友病膝関節形態の発達的変化：幾何学的形態計測学的研究

はじめに：血友病が関節の健康に生涯にわたる影響を与えることは確立されているにもかかわらず、血友病患者の骨に生じる発達形態学的変化についての理解には依然として大きな隔たりがある。本研究では幾何学的形態計測法（GMM）を適用し、血友病患者の膝関節における加齢に伴う形態学的変動を分析した。

材料と方法： 本後ろ向き研究では、15名の男性血友病患者（8～24歳）から得られた210枚の膝関節前後方向X線写真を分析した。患者は8～15歳、16～20歳、21～24歳の3群に分類された。2名の評価者（ICC = 0.98）により20箇所の2次元骨ランドマークを注釈した。 一般化プロクルステス法、主成分分析、プロクルステス分散分析、正準変量分析を実施した。ペッターソンスコア（PS）および血友病関節健康スコア（HJHS）との関連性を多変量回帰分析で検討した。

結果：膝関節形態の多様性は、最初の5主成分で83%を説明した。プロクラステス分散分析により、年齢層間で有意な形状差（p<0.001）が認められた。さらに判別関数分析では、年齢層1と3の間に最大のマハラノビス距離（3.6212）が観察され、有意差（p<0.001）を示した。 膝蓋骨の内側変位および関節腔の狭小化を特徴とする顕著な形態学的変化が認められた。結論：本研究は血友病患者の膝関節に年齢関連の形態学的変化が存在することを明らかにした。膝蓋骨の位置は主要な形態学的マーカーとして同定され、長期経過観察および標的型リハビリテーションプログラム開発への有用性が示唆された。