骨形成不全症患者の聴力評価のための国際標準アウトカム尺度セット。
アブストラクト
目的:骨形成不全(OI)患者の聴力に関する臨床医 報告アウトカム評価指標(CROM)と患者報告アウト カム評価指標(PROM)の最低標準セットを推奨す ることを目的とする。このプロジェクトは、起立耐性失調患者 の生活の質を向上させることを目的とする「Care4BrittleBones 財団」によって開始された大規模な「Key4OI」プロ ジェクトの一部である。Key4OIは標準的なアウトカム指標を提供し、起立 耐性失調者の幸福に影響する広範な領域をカバーしてい る。
方法:聴覚科学の専門家、医学の専門家、患者代 表からなる起立耐性失調の国際専門家チームは、デル ファイ法を修正したコンセンサスプロセスを用い て、起立耐性失調患者の聴覚問題を評価するための CROMとPROMを選定した。さらに、起立耐性失調患者を対象としたフォーカスグ ループにより、難聴がもたらす主な結果を特定した。これらの基準は、事前に選 択した質問票のカテゴリーと照合され、聴覚に関 する具体的な懸念に最も適合するPROMが選択 された。
結果:成人用のPROMと成人・小児用のCROMについ ての合意が得られた。CROMの焦点は、特定の聴力学的アウトカム測定と標準化されたフォローアップであった。
結論:このプロジェクトにより、聴覚に関する PROMとCROMの標準化、起立耐性失調患者の追跡 管理に関する明確な合意声明が得られた。転帰測定の標準化は、起立耐性失調と難聴に関す る研究の比較可能性を促進し、国際協力を容易にす る。さらに、推奨事項をケアパ スウェイに組み込むことで、起立耐性失調と難聴患 者の標準的なケアを改善することができる。