ターナー妊孕性試験:卵巣皮質組織の凍結によるターナー症候群の少女の妊孕性温存-前向き介入研究。
アブストラクト
目的:卵巣組織凍結保存による妊孕性温存が有益であるターナー症候群(TS)の女児を、核型、思春期の状態、ホルモンデータに基づいて評価すること。
デザイン:前向き介入研究;参加者は2018年から2020年の間に組み入れられた。
設定:オランダの3次病院。
対象:2~18歳のTS女児106例。軽度のX染色体欠失、Y染色体含有、活動性感染症、手術禁忌を有する女児は除外した。
介入:凍結保存用の卵巣皮質組織を得るために、腹腔鏡下片側卵巣摘出術が行われた。参加者1人につき1個の組織片を用い、連続切片化と染色により卵巣あたりの卵胞数を決定した。染色体分析はリンパ球と頬側細胞で行った。ホルモン分析のため、卵巣摘出前に血液サンプルが採取された。
主要評価項目:TSの女児の卵巣皮質組織における卵胞の存在と核型、思春期の状態、ホルモンデータとの関連。
結果:片側卵巣摘出が93人のTS女児に対して行われた。術後の合併症は5名にみられ、そのうちの2名には精神症状のルクセーションがみられた。13人(14%)の女児において、頬側細胞で46,XX細胞系が認められ、リンパ球では認められなかった。卵胞は93人の女児のうち30人(32%)に観察され、主にリンパ球または頬側細胞に46,XX細胞線を持つ女児に見られた(Phi係数=0.55)。思春期の自然発症(Phi係数=0.59)、抗ミュラーホルモン(AMH;点双列相関[r]=0.82)、インヒビンB(r=0.67)、卵胞刺激ホルモン(r=-0.46)レベルも卵胞の存在と強い相関があった。さらに、AMH値は卵巣あたりの卵胞数と有意な相関があった(r = 0.66)。
結論:卵胞の存在に対する好ましい予測マーカーは、46,XX細胞系、思春期の自然発症、または測定可能なAMHと正常な卵胞刺激ホルモン値の組み合わせのいずれかであった。隠れたモザイクを明らかにするために、TSの女児では2つの末梢細胞株の核型検査が推奨される。卵巣組織凍結保存や自家移植後の卵胞の著しい喪失を考慮すると、卵巣予備能が十分にある人に対しては、卵巣組織凍結保存を研究環境において慎重に行うべきである。医師は、全過程における女児の精神的健康に注意を払うべきである。
臨床試験登録番号:臨床試験登録番号:NCT03381300- ターナー症候群の女児における卵巣皮質組織の保存 - Full Text View - ClinicalTrials.gov.登録日2017年12月21日。最初の患者募集日:2018年1月1日。