松果体嚢胞は中枢性思春期早発症の女児において思春期発育を促進する可能性がある:中国の単一施設研究。
アブストラクト
はじめに:松果体嚢胞は長い間良性の頭蓋内変異と考えられてきた。しかし、われわれの臨床では、松果体嚢胞を有する中枢性思春期早発症(CPP)の小児の一部が、思春期の発達を急速に進行させることが観察されている。近年、女児におけるCPPの有病率が著しく増加しており、松果体嚢胞を有する小児のCPPの診断が増加している。にもかかわらず、松果体嚢胞がCPPの器質的要因の1つとして寄与しているかどうかについてはコンセンサスが得られていない。本研究の目的は、CPPの小児における松果体嚢胞の臨床的特徴を分析し、松果体嚢胞が思春期の発達に及ぼす潜在的影響を探ることである。
方法:本研究は、2019年から2022年の間に鄭州大学附属小児病院で頭部・下垂体MRI検査を受けた3歳から10歳の女児の臨床データをレトロスペクティブに分析したものである。本研究では、系統的な疾患分類に基づいて松果体嚢胞の検出率を分類し、CPPと診断された女児とCPPでない女児との嚢胞検出率を比較した。その後、CPPと診断された女児の松果体嚢胞を調べた。CPPと診断された女児のうち、研究基準を満たした松果体嚢胞を持つ女児を「嚢胞群」とし、嚢胞を持たない女児を年齢と肥満度指数に基づいて1:1の比率でマッチングさせ、「非嚢胞群」とした。これら2群間の臨床的特徴を評価するために比較分析が行われた。嚢胞を有するCPP診断女児を、嚢胞の大きさ(5mm以下、5.1~9.9mm、10mm以上)によってさらに3群に分け、これらのサブグループ間の臨床的特徴の潜在的差異を調査した。本研究では、CPPと診断された女児の臨床データを分析し、経時的な松果体嚢胞の進行を調べるために画像による追跡調査を行った。
結果:頭部/下垂体MRI検査を受けた23,245人の女児のうち、松果体嚢胞の検出率は3.6%(837人/23,245人)であり、ほとんどの症例が内分泌疾患と関連していた。CPP患者における松果体嚢胞の検出率は6.4%(262/4099)であり、CPPでない患者の3.0%(575/19,146)より有意に高かった。非嚢胞群と比較して、嚢胞群ではエストラジオール値、黄体形成ホルモン(LH)ピーク値、LH/卵胞刺激ホルモン(FSH)ピーク比、子宮体長、子宮頸管長が統計学的に有意に増加した(P < 0.001)。嚢胞サイズが大きくなるにつれて、LHピーク値、LH/FSHピーク比、子宮体長、子宮頸管長が有意に上昇した(P<0.01)。エストラジオール値と左卵巣容積も増加傾向を示した(P<0.05)。追跡画像診断を受けた女児のうち、26.3%(5/19)に嚢胞サイズの増大がみられた。
結論:松果体嚢胞はCPP患者では比較的よくみられる。松果体嚢胞は思春期の発育過程に影響を及ぼす可能性があり、嚢胞が大きいと思春期の発育が早まる。したがって、著者らは、松果体嚢胞がCPPの引き金となる症例があり、特に今回のデータで示されたように、嚢胞の大きさが5mmを超える場合には、CPPの引き金となる可能性があるという仮説を立てた。