てんかん児に対するサービス提供、行動介入、および自己管理介入

背景：英国では、0～4歳の小児の約1000人に1人、5～19歳の小児の約200人に1人がてんかんを有している。発作制御と生活の質を改善するためには、認知的・心理的・行動的側面を対象としたサービス提供モデルと治療法に焦点を当てる必要がある。

目的：てんかん児における発作制御と健康関連QOLに対する、サービス提供、行動介入、自己管理介入の効果を評価すること。検索方法：本レビュー対象研究を特定するため、コクラン研究登録簿、MEDLINE、その他2つのデータベースに加え、参考文献の精査および研究著者への連絡を実施した。最終検索日は2023年8月21日である。

選択基準：あらゆるデザイン（二重盲検／単一盲検／非盲検、並行群間比較／クロスオーバー／クラスター）のランダム化比較試験（RCT）または準RCTを対象とした。対象介入：てんかん児（平均年齢18歳以下）の発作制御改善を目的とした行動療法または自己管理介入、およびてんかん児（平均年齢18歳以下）、その保護者/介護者、または双方を対象としたあらゆるサービス提供介入。

データ収集と分析：主要アウトカムは発作制御（発作頻度の変化、発作の消失）とした。副次的アウトカムは、発作の重症度、生活の質（QOL）全体およびその他のQOL側面（不安や抑うつなど）、薬剤使用量、知識、一般健康状態、社会的・心理的機能、有害事象とした。アウトカムは短期（6ヶ月以内）または長期（6ヶ月超）に分類した。少なくとも2名のレビュー著者が独立して全論文のスクリーニング、データ抽出、バイアスリスク評価を実施した。データ分析は1名のレビュー著者が担当し、少なくとも別の1名が確認した。検証済み尺度を用いた（1）発作制御および（2）参加者報告による総合的な生活の質に関するエビデンスの確実性を評価するためにGRADEを用いた。

主な結果：合計468名の無作為化参加者を対象とした6件の研究を包含した。内訳は行動研究4件（うち3件は205名の小児を対象とした心理行動介入、1件は20名の子どもを対象とした心身介入）、およびてんかん児の成人介護者243名を対象としたサービス提供研究2件である。大半の研究では、実施バイアス、検出バイアス、またはその両方のリスクが高かった（参加者、実施者、結果評価者の盲検化が不十分または欠如していたため）。その他の領域におけるバイアスのリスクは低いか不明であった。研究間の異質性のため、いかなる介入やアウトカムについてもメタ分析を実施できなかった。適格な自己管理介入は確認されなかった。心理行動的介入通常ケアと比較して、3か月時点で月間発作頻度がわずかに減少する可能性を示す、重要ではあるが小さな効果が認められた（月間発作頻度の平均差（MD）-1.98、95%信頼区間（CI）-3.84～-0.12；研究1件、参加者104名；確証度の低いエビデンス）。他の2研究（参加者94名；10週、3か月、12か月時点で記述的に報告された結果）では、行動介入群と対照群の間で発作頻度に差があるという証拠は得られなかった。通常ケアと比較して、マニュアルに基づく心理社会的集団介入は3か月時点での生活の質にほとんどまたは全く差をもたらさない可能性があるが、エビデンスの確実性は非常に低い（小児生活品質評価尺度：MD -1.40、95% CI -8.21～5.41；1研究、76参加者；非常に確度の低いエビデンス；グラスゴー若年者てんかんアウトカム尺度：MD -0.33、95% CI -5.68～5.02；P = 0.90；1研究、76参加者；証拠の確実性が非常に低い）。他の2つの心理行動研究では、全体的な生活の質は評価されなかった。心身介入心身介入（ヨガ）が3か月後の発作なし参加者数に差をもたらしたかは不明である（発作なし率の平均差 1.62、95%信頼区間 0.97～2.69；1研究、20参加者；確証度の低いエビデンス）。本研究では生活の質を測定していない。サービス提供介入 1つのサービス提供介入（臨床薬剤師主導の教育介入）が、発作制御と全体的な生活の質を通常ケアと比較して評価した。発作の有無（平均差 1.32、95%信頼区間 0.86～2.00；1研究、71参加者；証拠の確実性が非常に低い）や2か月時点の総合的な生活の質（平均差 10.46、95%信頼区間 1.82～19.10；1研究、71参加者；証拠の確実性が非常に低い）。生活の質は子ども自身ではなく成人介護者によって評価された。他のサービス提供介入（退院後のWeChatベース遠隔フォローアップ）は発作制御を評価せず、生活の質全体ではなく特定の側面（不安と抑うつ、162参加者）のみを測定した。6件の包含研究のいずれにおいても有害事象は報告されなかった。

著者らの結論：本レビューでは6件の研究を包含した。各研究は異なる介入を検証し、異なるアウトカムを報告し、多様な対象集団を扱っていた。全研究にいくつかの限界があった：小規模なサンプルサイズ、盲検化の欠如、研究間で一貫性のないアウトカム測定など。全体として、利用可能なエビデンスの確実性は低～非常に低であった。あらゆるタイプの介入において、長期（6か月以上）のアウトカムに関する結果は極めて限定的であった。てんかんを有する小児・青年を対象とした、サービス提供、行動介入、自己管理介入を評価する高品質なRCTが必要である。試験では短期（6か月以下）および長期（6か月超）のアウトカムを評価すべきである。てんかん小児向けのコアアウトカムセットを開発することで、介入効果評価に適切で意味のある一貫性のあるアウトカムが試験で使用されることが保証される。