小児集団における脊髄髄膜腫切除後の再発率および症状改善率：個別参加者データメタ解析

はじめに：小児における脊髄髄膜腫は稀である。切除が標準治療である一方、術後の長期経過や臨床転帰に関するデータは限られている。さらに、小児脊髄髄膜腫は成人と比較して特徴的な組織病理学的所見を呈し、再発リスクが高い傾向にある。本研究では、切除範囲の影響に焦点を当てつつ、小児脊髄髄膜腫の臨床症状、手術成績、再発パターンを体系的に評価するためメタアナリシスを実施した。

方法：小児患者における脊髄髄膜腫切除術の転帰を報告した研究を対象に、PRISMAガイドラインに基づきPubMed、Embase、Scopus、Web of Scienceを系統的に検索した。 対象：小児脊髄髄膜腫切除後の術後転帰を報告した英語文献のヒト対象研究を対象とした。混合年齢群の症例シリーズは、小児患者レベルの転帰（追跡調査による再発および／または術後神経学的転帰）が直接抽出可能な場合に適格とし、単一症例の症例報告は除外した。 再発率と症状改善率は、研究間の異質性を考慮したランダム効果モデルを用いて統合した。全摘出（GTR）および部分摘出（STR）後の再発率と症状改善率は、フォレストプロット、カプラン・マイヤープロット、およびCox比例ハザードモデルを用いて比較した。

結果：1990年から2022年に発表された9件の症例シリーズ（46例）を包含した。切除範囲は42例で報告されていた（GTR：33例［79％］、STR：9例［21％］）。統合再発率は34.9％（95％CI：28.5-63.4％）であった。 GTR施行患者ではSTR施行患者に比べ再発が少なかった（GTR：15.7%［95% CI 5.9-33.5%］、STR：77.8%［95% CI 40.2-96.1%］）。 症状改善は、GTR施行患者においてSTR施行患者より頻度が高かった（GTR：92.0％［95％CI：72.5-98.6％］、STR：33.3％［95％CI：6.0-75.9％］）。 Cox比例ハザードモデルでは、GTRと比較してSTRで再発リスクが高いことが示された（ハザード比 11.6; p＜0.001）。

結論：小児患者における脊髄髄膜腫は、高悪性度組織像と高い再発率を伴う。術後の神経症状改善度は様々であるが、ほとんどの患者で症状の部分的軽減が認められる。GTRを達成した患者は、STRと比較して有意に低い再発率と有意に高い症状改善率を示した。本研究は、無増悪生存期間と生活の質を最大化するため、可能な限りGTRを達成することの重要性を強調している。